Gli autori presentano un caso di idrocefalo a doppio compartimento. Si tratta di una rara anomalia che consiste nello sviluppo di una dilatazione del sistema ventricolare sopra e sottotentoriale con evoluzione e decorso indipendente l'una dall'altra. Viene discussa la possibile eziopatogenesi di tale condizione alla luce dei dati clinici e neuroradiologici.